Recibido: 12/10/ 2024 | Aceptado: 18/12/2024 https://doi.org/10.62407/ros.v2i2.177

Resumen

El ameloblastoma uniquístico es un tumor odontogénico benigno, localmente agresivo que ocurre como una cavidad quística con o sin proliferación luminal. A continuación, se presenta el caso de un paciente masculino de 21 años con diagnóstico de Ameloblastoma uniquístico, que se extendía desde mesial de pieza 37 hacia ángulo y rama mandibular desplazando pieza 38 en sentido caudal que fue tratado por marsupializacion por 3 años, seguido de enucleación más exodoncia de pieza 38 y 37 con osteotomía periférica y se realiza controles clínicos radiográficos por 4 años sin evidencia de recidiva o persistencia de tumor. Este articulo describe una alternativa de tratamiento conservador para el manejo del Ameloblastoma uniquístico recalcando la importancia del seguimiento clínico y radiográfico.

Palabras clave

Ameloblastoma uniquístico, marsupialización, enucleación, tratamiento conservador.

Abstract

Unicystic ameloblastoma is a benign but locally aggressive odontogenic tumor that presents as a cystic cavity with or without luminal proliferation. This report presents the case of a 21-year-old male patient diagnosed with unicystic ameloblastoma, extending from the mesial aspect of tooth 37 to the mandibular angle and ramus, moving 38 teeth in a caudal direction. The patient was treated with marsupialization for three years, followed by enucleation along with the extraction of teeth 38 and 37 and peripheral osteotomy. Clinical and radiographic follow-ups were performed over a period of four years, showing no evidence of recurrence or tumor persistence. This article describes a conservative treatment alternative for managing unicystic ameloblastoma, highlighting the importance of clinical and radiographic follow-up.

Keywords

Unicystic ameloblastoma, marsupialization, enucleation, conservative treatment.

Introducción

El ameloblastoma es un tumor odontogénico benigno de origen epitelial caracterizado por la expansión y tendencia a recurrencia local si no se remueve adecuadamente. Existen diferentes variantes siendo el Ameloblastoma también llamado Ameloblastoma solido o intraóseo, Ameloblastoma uniquístico, Ameloblastoma extraóseo o periférico y el Ameloblastoma metastásico. (El-Naggar,et al. 2017)

La incidencia de este tumor según una revisión sistemática y meta análisis realizado en 2019 encontraron una incidencia de 0.92 por millón de personas al año con ligera mayor incidencia en varones (53.2%) que en mujeres (46.7%), presenta una incidencia máxima en la tercera década de vida, sin embargo en Europa y Norte América se presenta a una mayor edad que la que se presente en África y Sudamérica, la localización predominante es en mandíbula (87.2%), el Ameloblastoma solido es el tipo más común (67.7%) seguido por el uniquístico (26.2%). El patrón histopatológico más frecuente es el folicular y plexiforme. (Nurdiansyah, et al. 2020)

El Ameloblastoma Uniquístico (AU) es un tumor benigno, pero localmente agresivo de origen epitelial, descrito por primera vez en 1977 por Robinson y Martínez como una entidad particular debido a sus marcadas características clínico-radiológicas e histopatológicas. (Titinchi & Brennan, 2021) En la clasificación realizada por la OMS en el año 2017 el AU es descrito como una variante del Ameloblastoma intraóseo que se representa por una cavidad quística con o sin proliferación luminal. (El-Naggar, et al. 2017)

Este tumor es una lesión de crecimiento lento localmente agresiva frecuentemente reportada en el ángulo y rama mandibular, usualmente asociada con terceros molares no erupcionados. (Fedhila, et al. 2022) Radiográficamente se observa como una radiolucencia unilocular bien demarcada que suele incluir un diente impactado semejante al quiste dentígero, sin embargo presenta frecuentemente perforación cortical y reabsorción radicular en un tercio de los casos. (Titinchi & Brennan, 2021) Esta lesión presenta signos radiográficos que pueden afectar el comportamiento biológico de la misma, como pueden ser; margen corticalizado, expansión ósea, desplazamiento dentario que denotan un comportamiento menos agresivo sin embargo la perforación de cortical y reabsorción radicular sugieren características más agresivas de crecimiento. (Smit, et al. 2024)}

Histopatológicamente existe tres clasificaciones, luminal, intraluminal y mural. El tipo luminal muestra un quiste simple rodeado por un epitelio ameloblástico con células en empalizadas y polarización nuclear que asemeja el retículo estrellado, estas células están confinadas a la pared de la cavidad quística. El tipo intraluminal se caracteriza por extensiones de epitelio hacia la luz del quiste usualmente patrón plexiforme. El tercer tipo es el mural el cual esta caracterizado por extensiones de epitelio hacia las paredes óseas del quiste, esta variante presenta comportamiento biológico similar al Ameloblastoma sólido. (El-Naggar, et al. 2017; Smit, et al. 2024)

El tratamiento del AU es controversial y dependiente del tipo histológico, debido a esto se reporta en la literatura opciones de tratamiento conservadores y radicales. El tratamiento conservador presenta pronóstico más bajo debido al mayor riesgo de recurrencia, por otro lado, el tratamiento radical está asociado a una alta morbilidad. (Titinchi & Brennan, 2021)

El tratamiento conservador se puede agrupar en tres: enucleación, marsupializacion y descompresión. (Zheng, et al. 2019) La enucleación o también conocida quistectomia, es el tratamiento de elección inicial en el caso de tener lesiones de poco tamaño sin daño a estructuras cercanas. En caso de lesiones de mayor tamaño se recomienda la descompresión o marsupialización. La descompresión está descrita como la comunicación de la cavidad quística con cavidad oral permitiendo una vía permeable entre ambas, para lograrlo es necesario dejar un dispositivo que permita esta comunicación. La marsupializacion es un procedimiento el cual se realiza la sutura de la cavidad quística con la mucosa de la cavidad oral para lograr una comunicación constante. En resumen, tanto la marsupializacion como la descompresión tienen el mismo objetivo: reducir la presión osmótica intraluminal y por consecuencia el tamaño del quiste. (Texeira, et al. 2024) Ambos tratamientos son considerados como tratamientos definitivos o bien como tratamientos previos al tratamiento definitivo.

De igual forma, la literatura reporta también el método de ¨dragado¨ como un punto intermedio entre el tratamiento conservador y radical. El cual consiste en descompresión seguido por múltiples curetajes y finalmente osteotomía periférica logrando márgenes libres sin morbilidad significativa. El objetivo de este es reducir la presión intraquística por medio del drenaje evitando el crecimiento hacia las paredes. El curetaje continuo permite la formación de una cicatriz del tejido y acelera la formación ósea. (Patel, et al. 2022)

El tratamiento radical como la resección segmentaria o marginal está asociada a menor recurrencia, pero usualmente requiere placa de reconstrucción o una cirugía reconstructiva más extensa. (Hendra, et al. 2019)

Una de las principales preocupaciones de esta lesión es la alta tasa de recurrencia, usualmente asociada tanto a características clínicas-radiográficas, así como a características histopatológicas. La tasa de recurrencia reportada en la literatura es 3% para el tratamiento radical y de 21% para el tratamiento conservador. (Hendra, et al. 2019)

El tratamiento conservador se debe tomar en cuenta en pacientes jóvenes que permitan un seguimiento para evitar las consecuencias quirúrgicas del tratamiento radical, así como el impacto psicológico que conlleva dicha cirugía. En el presente artículo se presenta el caso de un paciente con Ameloblastoma uniquístico tratado de forma conservador con un seguimiento de 4 años sin evidencia de recurrencia local.

Reporte de caso

Paciente masculino de 21 años, sin antecedentes sistémicos con un tiempo de enfermedad de 6 meses aproximadamente, refería que presentaba una tumefacción en hemicara izquierda por lo

que acude a su odontólogo quien le solicitó una radiografía panorámica y evidenció una imagen radiolúcida y le sugiere acudir a Centro Dental Docente (CDD) de Universidad Cayetano Heredia para atención por especialidad de Cirugía Maxilofacial. Al examen clínico se evidenciaba asimetría facial por tumefacción en hemicara izquierda en región geniana, a nivel intraoral presentaba una apertura bucal 4cm, a nivel de III cuadrante ausencia clínica de pieza 38, pieza 37 con movilidad grado I, dolor a la percusión vertical, prueba de vitalidad positiva. A la palpación de cuerpo mandibular se evidenciaba expansión de tabla vestibular y crepito de la misma. Inicialmente se sospechó de Queratoquiste, Ameloblastoma uniquístico, Ameloblastoma sólido por lo que se solicitó radiografía panorámica. A la evaluación de radiografía panorámica ( figura 1) se evidenciaba una imagen radiolúcida de bordes parcialmente definidos festoneados que se extendía desde mesial de pieza 37 hacia ángulo y rama mandibular con pieza 38 incluida dentro de la lesión y desplazada hacia basal, de igual forma se evidenciaba un septum óseo dentro de la lesión.

FIGURA 1

Radiografía Panorámica inicial donde se observa la extensión de la lesión

Cuadro de texto:

Se amplió con radiografía periapical (figura 2) que se evidenciaba reabsorción radicular en raíz distal de pieza 37 y radiografía posteroanterior boca abierta (figura 3) que se evidenciaba la imagen radiolúcida que causa adelgazamiento de cortical vestibular, desplazamiento basal y vestibular de pieza 38.

FIgurA 2

Radiografía periapical inicial donde se observa la reabsorción de raíz distal de segundo molar

Cuadro de texto:

FIgurA 3

Radiografía Posteroanterior que demuestra el adelgazamiento de corticales

Se programó para realizar punzo aspiración y se encontró un líquido amarillento y se realizó una biopsia incisional encontrando una cavidad quística por lo que se realiza marsupializacion con una ventana aproximadamente de 2 centímetros y se colocó una gasa furacinada. Se envió muestra a patología quienes informaron Ameloblastoma uniquístico con degeneración ameloblástica plexiforme (figura 4).

FIgurA 4

Microfotografía de corte histológico con HE, en 10x aumento con diagnóstico de ameloblastoma uniquístico

Con este diagnóstico se decidió a cambiar gasa furacinada por un tutor acrílico y se le explicó al paciente los métodos de higiene y de controles periódicos cada 4 meses. Se realiza el primer

control clínico e imagenológico con radiografía panorámica (figura 5) donde se empezó a observar cambios en las paredes donde ya no había corticalización y se observaba una imagen mixta.

FIgurA 5

Radiografía Panorámica control 4 meses donde se observan cambios radiográficos

Se realizó segundo control imagenológico con radiografía panorámica (figura 6) a las 9 meses posterior a la marsupialización, donde tenemos cambios sustanciales disminuyendo considerablemente el tamaño del quiste, a nivel de rama mandibular podemos ver una reparación casi completa con un aspecto de trabeculado normal y dentro de la lesión se ve un aspecto de vidrio esmerilado el cual es un signo de reparación ósea, de igual forma se evidenciaba la verticalización del tercer molar dentro de la lesión. Asimismo, se solicitó una radiografía periapical (figura 7) donde se veía formación ósea interradicular de la pieza 37 y distal de la misma.

FIgurA 6

Radiografía Panorámica control 9 meses que evidencian la reducción del tamaño de la lesión

FIgurA 7

Radiografía Periapical control

Se realizó un control radiográfico a los 16 meses post marsupializacion donde (figura 8) se ve una reparación completa a nivel de rama mandibular y verticalización de tercer molar sin embargo no se ve disminución del tamaño de la lesión, por lo que se le plantea al paciente la enucleación de la lesión, por motivos de trabajo el paciente decide postponer la cirugía.

FIgurA 8

Radiografía Panorámica control 16 meses donde ser observa la disminución del tamaño de la lesión

Figura 9

Radiografía Panorámica control 36 meses preoperatoria

Paciente acudió a control 36 meses después de marsupialización inicial se solicitó radiografía panorámica (figura 9) y Tomografía Computarizada de Haz Cónico (TCHC) (figura 10) donde se observa imagen radiolúcida que se extendía de distal de pieza 37 incluyendo pieza 38 y hacia borde anterior de rama mandibular. En corte de TCHC se observaba corticalización de paredes vestibular y lingual y formación ósea por arriba del canal mandibular.

FIgurA 10ª, 10 b, 10 c

TCHC corte sagital donde se observa la pieza 38. 10b, en el corte axial se observa la cortical lingual conservada. 10c, se observa el desplazamiento caudal del nervio alveolar inferior

Con estas imágenes se planteó realizar enucleación de lesión quística más osteotomía periférica con ayuda de azul de metileno y exodoncia de pieza 37 y 38. Se realizó procedimiento bajo anestesia general (figura 11) donde se realizó la enucleación más exodoncia de la pieza 38 que estaba dentro de lesión quística, y se realizó la exodoncia de pieza 37. Una vez se tiene la cavidad vacía se pintaron las paredes con azul de metileno y se realizó osteotomía periférica de paredes con abundante irrigación hasta evidenciar que paredes no estaban marcadas con esta tinción.

FIgurA 11 A, 11 b, 11c, 11 d

Exodoncia de tercero molar, 11b, aplicación de azul de metileno, 11c. defecto quirúrgico, 11d. pieza quirúrgica.

11 a

11b

11c

11d

Se realizó sutura con ácido poliglicólico y se indicaron controles. Se realizó control clínico (figura 12) a 6 días donde se observó herida con puntos de sutura en proceso de cicatrización favorable y en la radiografía panorámica (figura 13) se evidenciaba el defecto quirúrgico distal de pieza 36.

FIgurA 12

Control Postoperatorio 6 días en proceso cicatrización favorable

FIgurA 13

Control radiografía postoperatorio 6 días

Paciente acudió a control de 1 año post enucleación y se solicitó radiografía panorámica (figura 14) donde se observó proceso de reparación ósea con aspecto de vidrio esmerilado sin signos de recidiva ni persistencia de lesión.

FIgurA 14

Radiografía Panorámica control 1 año donde vemos una reparación ósea adecuada

FIgurA 15

Radiografía Panorámica control 4 años sin evidencia de recidiva de lesión

Paciente acudió a control 4 años post enucleación y se solicitó radiografía panorámica (figura 15) y TCHC, donde se observó una reparación ósea con aspecto de trabeculado óseo normal sin signos de recidiva ni persistencia de lesión por lo que se da de alta al paciente.

Discusión

El Ameloblastoma uniquístico es un tumor benigno localmente agresivo, según la OMS clasificado como una entidad diferente al Ameloblastoma sólido y que contiene subclasificaciones histopatológicas como mural, intramural e intraluminal. (Zheng, et al. 2019)

El presente caso representa una lesión que afecta un paciente de 21 años masculino y afecta la región de mandíbula en sector del cuerpo y se extiende al ángulo mandibular. Estos datos epidemiológicos concuerdan con estudios previos donde se demuestra una ligera prevalencia en el sexo masculino y este tumor a diferencia de ameloblastoma sólido tiene una predilección sobre pacientes más jóvenes usualmente 20-30 años, de igual forma se describe en la literatura similar al caso presentado la predilección de este tumor en región posterior de la mandíbula. (Philipsen & Reichart, 1998; Siriwardena, et al. 2018; Zheng, et al. 2019)

El Ameloblastoma uniquístico ocurre usualmente como una lesión radiolúcida unilocular bien definida asociada a un diente no erupcionado en región de tercer molar mandibular, con un borde corticalizado festoneado y presenta reabsorción radicular y perforación de cortical en aproximadamente un tercio de los casos. Similarmente, este caso presentaba esa cortical en la periferia de lesión y reabsorción radicular en segundo molar en zona anterior de la lesión, también incluía el tercer molar dentro de la lesión el cual desplazaba en sentido caudal. (Smit, et al. 2024; El-Naggar, et al. 2017)

El tratamiento de elección del ameloblastoma es la cirugía, pero la decisión de tratamiento conservador o radical dependiendo del subtipo puede ser controversial, reportándose en la literatura técnicas conservadoras como curetaje y enucleación, descompresión, marsupializacion con métodos coadyuvantes como solución de Carnoy, Nitrógeno líquido, osteotomía periférica o en su defecto optar por tratamiento más agresivos como resección marginal o segmentaria. (Neagu, et al. 2019)

El tratamiento actual se decidió por un tratamiento conservador basándose en el comportamiento quístico de este tumor y tomando como base la descripción de Pogrel en el año 2004 del tratamiento de marsupializacion en queratoquiste, en el cual menciona las ventajas de realizar una marsupializacion como tratamiento inicial a lesiones quísticas con el fin de reducir la presión intralesional, y promoviendo una metaplasia de la membrana quística lo que se traduciría en un engrosamiento de estas paredes y así facilitar la enucleación final. De igual forma al disminuir la presión intralesional permitiría neoformación ósea en las paredes de la lesión y así evitar riesgos como fracturas patológicas, daño al nervio alveolar inferior y a piezas adyacentes. (Pogrel & Jordan, 2004; Pogrel, 2005)

El seguimiento y compromiso del paciente es crucial si se decide realizar un tratamiento conservador porque es obligatorio hacer controles periódicos clínicos e imagenológicos para evaluar la evolución de la lesión, en las radiografías panorámicas se deben realizar controles y comparaciones entre las mismas donde vamos a encontrar cambios similares a los descritos por Kawai en 1995, donde mencionaba los cambios radiográficos en el margen de la lesión que son; disminución parcial en grosor cortical, cortical parcialmente ausente y cortical totalmente ausente, asimismo cambios dentro de la lesión; apariencia de vidrio esmerilado, formación de espículas en sentido radial, y formación de trabeculado. (Kawai, et al. 1995)

El seguimiento desde la marsupializacion inicial fue de tres años hasta no ver mayor reducción en el tamaño de la lesión, por lo que se decide el tratamiento definitivo que es enucleación más osteotomía periférica con ayuda de azul de metileno tomando en cuenta que esta tinción penetra a una profundidad de 0.5mm en hueso cortical y 1-1.5mm en hueso medular, lo que ayuda a delimitar el área y la profundidad a realizar la osteotomía eliminando células remanentes de las paredes. (Pogrel M. , 2015)

Es importante realizar seguimiento con controles clínicos e imagenológicos debido a la alta tasa de recurrencia de esta lesión, incluso hasta 5 años de seguimientos.

Conclusión

El Ameloblastoma uniquístico a pesar de ser una lesión localmente agresiva responde bien a tratamientos conservadores como es la marsupializacion seguido de enucleación más tratamiento coadyuvante.

Recomendaciones

Se recomienda considerar el tratamiento conservador tomando en cuenta las características quísticas de este tumor y la buena respuesta a tratamiento de marsupialización acompañado siempre de un seguimiento adecuado clínico e imagenológico.

Consideraciones éticas

Este estudio ha sido conducido siguiendo los principios éticos establecidos por la Declaración de Helsinki y las normativas locales de ética médica. Se ha preservado la confidencialidad del paciente mediante la omisión de cualquier información que pudiera revelar su identidad. No se han utilizado fotografías faciales del paciente para proteger su anonimato. Únicamente se han empleado imágenes intraorales y radiografías, que no permiten la identificación directa del individuo. El consentimiento informado fue obtenido de manera escrita por el paciente para la realización de los procedimientos descritos y para el uso de sus imágenes intraorales y radiográficas en este reporte de caso. Los autores declaran no tener ningún conflicto de interés relacionado con este artículo.

Referencias

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